Langþráð lækning AHC sjúkdómsins mögulega í sjónmáli Sigurður Hólmar Jóhannesson skrifar 22. febrúar 2021 17:00 Rannsóknir vísindamanna við hinn virta bandaríska háskóla Duke University benda til þess að langþráð lækning við AHC taugasjúkdóminum kunni að vera í sjónmáli með sérstakri genameðferð. Tilraunir rannsóknarinnar voru gerðar á músum og vekja niðurstöðurnar vonir um að sambærileg genameðferð geti mögulega reynst áhrifarík í meðhöndlun ýmissa annarra genatengdra sjúkdóma, þar á meðal t.d. heilabilunar- og hrörnunarsjúkdóma á borð við Alzheimer og Parkinsons. Ritrýnd grein um rannsóknina var birt á netmiðli vísindaútgáfunnar Human Gene Therapy þann 12. febrúar sl. og er væntanleg í prentútgáfu á næstunni. AHC (Alternating Hempilegia of Childhood) er afar sjaldgæfur og flókinn taugasjúkdómur sem leggst á börn áður en þau ná 18 mánaða aldri. Líkurnar á að fá sjúkdóminn eru um einn á móti milljón og í 70% tilfella er ástæðan stökkbreyting í geni sem ber nafnið ATP1A3. Öll einkenni allra taugasjúkdóma geta birst í AHC sjúkdóminum og má til sanns vegar færa að hvert fórnarlamb hans þjáist í raun af mörgum taugasjúkdómum í senn með öllum þeim skelfilegu einkennum sem því fylgja. Til þessa hefur engin lækning á AHC fundist, hvorki lyfjameðferð né genameðferð. Nú gæti breyting þar á verið í uppsiglingu. Tilraunin var gerð með svokallaðri AAV genameðferð á músum með stökkbreytta ATP1A3 genið. Heilbrigt erfðaefni er sett í vírus sem sprautað er í mænuvökvann. Þaðan fer vírusinn upp í heila þar sem hann „smitar“ heilafrumur með því að sprauta heilbrigða erfðaefninu í heilafrumurnar í þeirri von að genið fari þá að virka eðlilega. Mælanlegar breytingar urðu á músunum sem teljast ígildi sönnunar á virkni meðferðarinnar. Um leið er kominn grundvöllur fyrir frekari rannsóknum og hefur Heilbrigðisstofnun Bandaríkjanna heitið ríflegum styrk til þess að taka rannsóknina upp á næsta stig. Í því er mikill vonarneisti fólginn fyrir þau börn sem nú kljást við AHC sjúkdóminn. Á Íslandi er ein stúlka, Sunna Valdís Sigurðardóttir, 15 ára, greind með Alternating Hempilegia of Childhood. Foreldrar hennar stofnuðu AHC samtökin á Íslandi árið 2009 sem á ýmsan hátt hafa lagt mikið af mörkum til þeirrar alþjóðlegu vitundarvakningar sem orðið hefur um þennan sjúkdóm. Samtökin framleiddu m.a. heimildarmyndina Human Timebombs (sjá slóð) , sem framleidd hefur verið á tólf tungumálum og er notuð sem kennsluefni í mörgum af stærstu háskólum Evrópu og Bandaríkjanna. Faðir Sunnu Valdísar, Sigurður Hólmar Jóhannesson (undirritaður), er forseti Evrópskra foreldrasamtaka barna með AHC sjúkdóminn og hefur í því hlutverki haldið fjölda fyrirlestra um kynni sín af sjúkdómnum og leitina að meðferðarúrræðum frá því dóttir hans greindist. Höfundur er forseti Evrópskra foreldrasamtaka barna með AHC sjúkdóminn. Rannsóknin var framkvæmd af tólf manna teymi sem var leitt af Arsen S. Hunanyan, rannsakanda við Duke University. Í útdrætti rannsóknarstofustjórans, prófessors Mohamad A. Mikati, sem birtist á IAHCRC (sjá slóð neðar ) segir: Adeno-Associated Virus-Mediated Gene Therapy in the Mashlool, Atp1a3Mashl/+, Mouse Model of Alternating Hemiplegia of Childhood Abstract: Alternating Hemiplegia of Childhood (AHC) is a devastating autosomal dominant disorder caused by ATP1A3 mutations, resulting in severe hemiplegia and dystonia spells, ataxia, debilitating disabilities, and premature death. Here, we determine the effects of delivering an extra copy of the normal gene in a mouse model carrying the most common mutation causing AHC in humans, the D801N mutation. We used an adeno-associated virus serotype 9 (AAV9) vector expressing the human ATP1A3 gene under the control of a human Synapsin promoter. We first demonstrated that intracerebroventricular (ICV) injection of this vector in wild-type mice on postnatal day 10 (P10) results in increases in ouabain-sensitive ATPase activity and in expression of reporter genes in targeted brain regions. We then tested this vector in mutant mice. Simultaneous intracisterna magna and bilateral ICV injections of this vector at P10 resulted, at P40, in reduction of inducible hemiplegia spells, improvement in balance beam test performance, and prolonged survival of treated mutant mice up to P70. Our study demonstrates, as a proof of concept, that gene therapy can induce favorable effects in a disease caused by a mutation of the gene of a protein that is, at the same time, an ATPase enzyme, a pump, and a signal transduction factor. https://www.liebertpub.com/doi/full/10.1089/hum.2020.191 http://www.iahcrc.net/news.html https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/33577387/ https://humantimebombs.com/ Viltu birta grein á Vísi? Sendu okkur póst. Senda grein Heilbrigðismál Mest lesið Vegatollar Borgarlínu - Refsiaðgerð gegn venjulegu fólki Sigfús Aðalsteinsson,Baldur Borgþórsson,Hlynur Áskelsson Skoðun Halldór 14.02.2026 Halldór Jöfn tækifæri barna, betra samfélag og bjartari framtíð Dagný Sif Sigurbjörnsdóttir Skoðun Reykjavík er hvorki gjaldþrota né ofurþétt Guðni Freyr Öfjörð Skoðun Ein ást Dagur Fannar Magnússon Skoðun Er Reykjavík virkilega dreifð? Gögn segja annað Finnur Hrafn Jónsson Skoðun Þrenging gatna þrýstir umferð inn í hverfin Einar Sveinbjörn Guðmundsson Skoðun Traust, trúverðugleiki og heilindi Hafdís Hrönn Hafsteinsdóttir Skoðun Eitrað bræðralag – hver tapar og hver græðir? Sigurður Sigurðsson Skoðun Með greinargerðum skal land byggja? Konráð S. Guðjónsson Skoðun Skoðun Skoðun Traust, trúverðugleiki og heilindi Hafdís Hrönn Hafsteinsdóttir skrifar Skoðun Er Reykjavík virkilega dreifð? Gögn segja annað Finnur Hrafn Jónsson skrifar Skoðun Vegatollar Borgarlínu - Refsiaðgerð gegn venjulegu fólki Sigfús Aðalsteinsson,Baldur Borgþórsson,Hlynur Áskelsson skrifar Skoðun Við styðjum kollega okkar á bráðamóttöku Landspítalans! Guðrún Árný Guðmundsdóttir skrifar Skoðun Byggjum upp færni til sjálfsstæðrar búsetu – ekki bara hjúkrunarheimili Gunnlaugur Már Briem skrifar Skoðun Reykjavík er hvorki gjaldþrota né ofurþétt Guðni Freyr Öfjörð skrifar Skoðun Tryggjum orkuskipti og almannahag Stefán Jón Haftein,Oddný Harðardóttir skrifar Skoðun Útverðir góðmennskunnar Sigurður Árni Reynisson skrifar Skoðun Jöfn tækifæri barna, betra samfélag og bjartari framtíð Dagný Sif Sigurbjörnsdóttir skrifar Skoðun Veljum sterkan leiðtoga Aron Ólafsson skrifar Skoðun Heilbrigðisráðherra. Nú er mál að linni, aftur Halldór Víglundsson: skrifar Skoðun Þrenging gatna þrýstir umferð inn í hverfin Einar Sveinbjörn Guðmundsson skrifar Skoðun Með greinargerðum skal land byggja? Konráð S. Guðjónsson skrifar Skoðun „Þá er Ísland eina landið í heiminum þar sem læknar veita ekki dánaraðstoð” Ingrid Kuhlman skrifar Skoðun Samfélagið virkar þegar við erum tengd Brynja Ragnarsdóttir skrifar Skoðun Við höldum áfram að gera Ísland öruggara Þorbjörg Sigríður Gunnlaugsdóttir skrifar Skoðun Eitrað bræðralag – hver tapar og hver græðir? Sigurður Sigurðsson skrifar Skoðun Ein ást Dagur Fannar Magnússon skrifar Skoðun Netverslun með áfengi: framgangur frelsis eða ógn við lýðheilsu? Jóhanna Pálsdóttir ,Hákon Skúlason skrifar Skoðun Rósa Guðbjartsdóttir alþ.maður um mannfjandsamlegar stefnur Árni Stefán Árnason skrifar Skoðun Ætlum við að skjóta fyrst og spyrja svo? Þórir Garðarsson skrifar Skoðun Hvar er best að búa? Tækifæri fyrir frambjóðendur í sveitarstjórnarkosningum Hildur Helgadóttir,Margrét Guðjónsdóttir skrifar Skoðun Atvinnulífið og framtíðin Auður Hrefna Guðmundsdóttir skrifar Skoðun Börnin okkar – barnvænt samfélag? Björk Jónsdóttir skrifar Skoðun Gervigreind og gagnrýnin hugsun Bryngeir Valdimarsson skrifar Skoðun Flytjum íslenska skóla út! Guðmundur Finnbogason,Jakob Fríman Þorsteinsson skrifar Skoðun Hækkun skrásetningargjalds hjá Háskóla Íslands Kristinn Snær Guðjónsson skrifar Skoðun Hver eiga tekjumörk Landsnets að vera? Guðríður Eldey Arnardóttir skrifar Skoðun Er fóturinn nokkuð vaxinn á þig aftur? Davíð Bergmann skrifar Skoðun Kjósum raunverulega breytingu á forystu Framsóknarflokksins Steinar Óli Sigfússon skrifar Sjá meira
Rannsóknir vísindamanna við hinn virta bandaríska háskóla Duke University benda til þess að langþráð lækning við AHC taugasjúkdóminum kunni að vera í sjónmáli með sérstakri genameðferð. Tilraunir rannsóknarinnar voru gerðar á músum og vekja niðurstöðurnar vonir um að sambærileg genameðferð geti mögulega reynst áhrifarík í meðhöndlun ýmissa annarra genatengdra sjúkdóma, þar á meðal t.d. heilabilunar- og hrörnunarsjúkdóma á borð við Alzheimer og Parkinsons. Ritrýnd grein um rannsóknina var birt á netmiðli vísindaútgáfunnar Human Gene Therapy þann 12. febrúar sl. og er væntanleg í prentútgáfu á næstunni. AHC (Alternating Hempilegia of Childhood) er afar sjaldgæfur og flókinn taugasjúkdómur sem leggst á börn áður en þau ná 18 mánaða aldri. Líkurnar á að fá sjúkdóminn eru um einn á móti milljón og í 70% tilfella er ástæðan stökkbreyting í geni sem ber nafnið ATP1A3. Öll einkenni allra taugasjúkdóma geta birst í AHC sjúkdóminum og má til sanns vegar færa að hvert fórnarlamb hans þjáist í raun af mörgum taugasjúkdómum í senn með öllum þeim skelfilegu einkennum sem því fylgja. Til þessa hefur engin lækning á AHC fundist, hvorki lyfjameðferð né genameðferð. Nú gæti breyting þar á verið í uppsiglingu. Tilraunin var gerð með svokallaðri AAV genameðferð á músum með stökkbreytta ATP1A3 genið. Heilbrigt erfðaefni er sett í vírus sem sprautað er í mænuvökvann. Þaðan fer vírusinn upp í heila þar sem hann „smitar“ heilafrumur með því að sprauta heilbrigða erfðaefninu í heilafrumurnar í þeirri von að genið fari þá að virka eðlilega. Mælanlegar breytingar urðu á músunum sem teljast ígildi sönnunar á virkni meðferðarinnar. Um leið er kominn grundvöllur fyrir frekari rannsóknum og hefur Heilbrigðisstofnun Bandaríkjanna heitið ríflegum styrk til þess að taka rannsóknina upp á næsta stig. Í því er mikill vonarneisti fólginn fyrir þau börn sem nú kljást við AHC sjúkdóminn. Á Íslandi er ein stúlka, Sunna Valdís Sigurðardóttir, 15 ára, greind með Alternating Hempilegia of Childhood. Foreldrar hennar stofnuðu AHC samtökin á Íslandi árið 2009 sem á ýmsan hátt hafa lagt mikið af mörkum til þeirrar alþjóðlegu vitundarvakningar sem orðið hefur um þennan sjúkdóm. Samtökin framleiddu m.a. heimildarmyndina Human Timebombs (sjá slóð) , sem framleidd hefur verið á tólf tungumálum og er notuð sem kennsluefni í mörgum af stærstu háskólum Evrópu og Bandaríkjanna. Faðir Sunnu Valdísar, Sigurður Hólmar Jóhannesson (undirritaður), er forseti Evrópskra foreldrasamtaka barna með AHC sjúkdóminn og hefur í því hlutverki haldið fjölda fyrirlestra um kynni sín af sjúkdómnum og leitina að meðferðarúrræðum frá því dóttir hans greindist. Höfundur er forseti Evrópskra foreldrasamtaka barna með AHC sjúkdóminn. Rannsóknin var framkvæmd af tólf manna teymi sem var leitt af Arsen S. Hunanyan, rannsakanda við Duke University. Í útdrætti rannsóknarstofustjórans, prófessors Mohamad A. Mikati, sem birtist á IAHCRC (sjá slóð neðar ) segir: Adeno-Associated Virus-Mediated Gene Therapy in the Mashlool, Atp1a3Mashl/+, Mouse Model of Alternating Hemiplegia of Childhood Abstract: Alternating Hemiplegia of Childhood (AHC) is a devastating autosomal dominant disorder caused by ATP1A3 mutations, resulting in severe hemiplegia and dystonia spells, ataxia, debilitating disabilities, and premature death. Here, we determine the effects of delivering an extra copy of the normal gene in a mouse model carrying the most common mutation causing AHC in humans, the D801N mutation. We used an adeno-associated virus serotype 9 (AAV9) vector expressing the human ATP1A3 gene under the control of a human Synapsin promoter. We first demonstrated that intracerebroventricular (ICV) injection of this vector in wild-type mice on postnatal day 10 (P10) results in increases in ouabain-sensitive ATPase activity and in expression of reporter genes in targeted brain regions. We then tested this vector in mutant mice. Simultaneous intracisterna magna and bilateral ICV injections of this vector at P10 resulted, at P40, in reduction of inducible hemiplegia spells, improvement in balance beam test performance, and prolonged survival of treated mutant mice up to P70. Our study demonstrates, as a proof of concept, that gene therapy can induce favorable effects in a disease caused by a mutation of the gene of a protein that is, at the same time, an ATPase enzyme, a pump, and a signal transduction factor. https://www.liebertpub.com/doi/full/10.1089/hum.2020.191 http://www.iahcrc.net/news.html https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/33577387/ https://humantimebombs.com/
Abstract: Alternating Hemiplegia of Childhood (AHC) is a devastating autosomal dominant disorder caused by ATP1A3 mutations, resulting in severe hemiplegia and dystonia spells, ataxia, debilitating disabilities, and premature death. Here, we determine the effects of delivering an extra copy of the normal gene in a mouse model carrying the most common mutation causing AHC in humans, the D801N mutation. We used an adeno-associated virus serotype 9 (AAV9) vector expressing the human ATP1A3 gene under the control of a human Synapsin promoter. We first demonstrated that intracerebroventricular (ICV) injection of this vector in wild-type mice on postnatal day 10 (P10) results in increases in ouabain-sensitive ATPase activity and in expression of reporter genes in targeted brain regions. We then tested this vector in mutant mice. Simultaneous intracisterna magna and bilateral ICV injections of this vector at P10 resulted, at P40, in reduction of inducible hemiplegia spells, improvement in balance beam test performance, and prolonged survival of treated mutant mice up to P70. Our study demonstrates, as a proof of concept, that gene therapy can induce favorable effects in a disease caused by a mutation of the gene of a protein that is, at the same time, an ATPase enzyme, a pump, and a signal transduction factor. https://www.liebertpub.com/doi/full/10.1089/hum.2020.191 http://www.iahcrc.net/news.html https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/33577387/ https://humantimebombs.com/
Vegatollar Borgarlínu - Refsiaðgerð gegn venjulegu fólki Sigfús Aðalsteinsson,Baldur Borgþórsson,Hlynur Áskelsson Skoðun
Skoðun Vegatollar Borgarlínu - Refsiaðgerð gegn venjulegu fólki Sigfús Aðalsteinsson,Baldur Borgþórsson,Hlynur Áskelsson skrifar
Skoðun Byggjum upp færni til sjálfsstæðrar búsetu – ekki bara hjúkrunarheimili Gunnlaugur Már Briem skrifar
Skoðun Jöfn tækifæri barna, betra samfélag og bjartari framtíð Dagný Sif Sigurbjörnsdóttir skrifar
Skoðun „Þá er Ísland eina landið í heiminum þar sem læknar veita ekki dánaraðstoð” Ingrid Kuhlman skrifar
Skoðun Netverslun með áfengi: framgangur frelsis eða ógn við lýðheilsu? Jóhanna Pálsdóttir ,Hákon Skúlason skrifar
Skoðun Hvar er best að búa? Tækifæri fyrir frambjóðendur í sveitarstjórnarkosningum Hildur Helgadóttir,Margrét Guðjónsdóttir skrifar
Skoðun Kjósum raunverulega breytingu á forystu Framsóknarflokksins Steinar Óli Sigfússon skrifar
Vegatollar Borgarlínu - Refsiaðgerð gegn venjulegu fólki Sigfús Aðalsteinsson,Baldur Borgþórsson,Hlynur Áskelsson Skoðun